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Auditory and vestibular disorders
Korean Journal of Audiology 2010;14(1):45-48.
A Case of Pleomorphic Adenoma of the External Auditory Canal
Kyu Young Choi, Han Dong Kang, Eun Seok Koh, Su-Kyoung Park
Department of Otorhinolaryngology-Head Neck Surgery, Hallym University College of Medicine, Seoul, Korea
외이도에 발생한 다형성 선종 1예
최규영, 강한동, 고은석, 박수경
한림대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
Abstract

Pleomorphic adenoma is a benign tumor which usually arises from salivary gland. Its occurrence in the external auditory canal is extremely rare. In the external auditory canal, pleomorphic adenoma arises in the cartilaginous portion, where the ceruminal glands are located. In this report, we describe a case of pleomorphic adenoma of the external auditory canal in the antero-superior cartilaginous part. At first, the tumor was thought to be an epidermal cyst and complete mass excision was done via transcanal approach. The pathologic report confirmed pleomorphic adenoma. But formation of granulation tissue at the excision site was noted 14 days after the excision. We removed the granulation tissue along with perichodrium and surrounding normal skin via transcanal approach. Now the patient has been free of disease for about 1 year.

Keywords: Pleomorphic adenoma;External auditory canal.

Address for correspondence : Su-Kyoung Park, MD, Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Hallym University College of Medicine, 948-1 Daerim 1-dong, Yeongdeungpo-gu, Seoul 150-950, Korea
Tel:+82-2-829-5217, Fax:+82-2-842-5217, E-mail:ashock@hanmail.net


서     론

다형성 선종은 가장 흔한 양성 타액선 종양으로 모든 타액선 종양의 65%를 차지하며, 주타액선 중 주로 이하선에 호발하며, 그 외에 호발하는 부위로는 구강내 주타액선 및 소타액선이 알려져 있다.1) 수년간 서서히 자라는 무통성 종괴로 피막이 있어서 경계가 명확하고 가동성이 있으며, 조직학적으로 상피 성분과 중간엽 성분이 공존하고 있으며, 10% 내외에서 10년 내지 20년 후 악성 변화를 하기 때문에 장기간 추적관찰이 필요하다. 외이도에서 발생하는 다형성 선종은 드물게 발생하여, 국내에는 3건, 국외에는 31건 정도가 보고되어 있다.2,3) 외이도에 발생하는 양성 선종으로는 이구 선종(ceruminous adenoma), 다형성 선종(pleomorphic adenoma), 유두상 한선종(syringocystadenoma papilliferum) 등이 있으며, 악성 종물로는 귀지선 선암(ceruminous adenocarcinoma), 선양낭성암종(adenoid cystic carcinoma), 점액표피양암종(mucoepidermoid carcinoma) 등이 있다.2) 
저자들은 초기에 외이도의 표피 낭종으로 오인된 외이도의 연골부에 발생한 다형성 선종 1예에 대하여 경외이도 접근법으로 연골막과 피부를 함께 제거하여 재발이나 악성화 소견 없이 치료하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

57세 여자 환자로 2년 전 발생하여 서서히 크기가 증가하는 좌측 외이도 종물을 주소로 내원하였다. 환자는 과거 병력상 어릴 때 잦은 중이염을 앓았다고 하였으나, 이루, 청력저하, 이명, 귀먹먹함 등 동반된 귀 증상은 보이지 않았고, 가족력상 특이 사항도 없었다. 이학적 검사에서 좌측 외 이도 입구 연골부의 전상방에 1 cm 크기의 압통을 동반하지 않는 단단한 종괴가 관찰되어 조영 증강한 측두골 컴퓨터단층촬영을 시행하였다(Fig. 1). 조영 증강한 측두골 컴퓨터단층촬영 결과 좌측 외이도 연골부위의 전상방에서 돌출된 1×1 cm 크기의 종물이 관찰되었고, 종물은 조영 증강시 주변 피부와 비슷한 정도로 조영 증강되었으며, 주변 연골과의 분리는 확실하지 않았다. 이하선과 유양돌기는 특별한 이상 소견을 보이지 않고 양호하였다(Fig. 2). 좌측 외이도의 연골부에 발생한 표피 낭종 의심하에 국소마취하 경외이도 접근법으로 좌측 외이도 종물 적출술을 시행하였다. 종물은 1×1 cm 정도의 크기를 보였고, 희고 단단하였으며, 피낭화가 잘 되어 있어서 주변구조물과 분리 및 박리가 잘 되어, 연골막과 피부를 보존하여 제거하고 피부 봉합 및 외이도 패킹 후 수술을 마쳤다. 수술 후 5일째 조직검사상 기질 성분과 더불어 다수의 근상피세포가 증식하여 선상구조를 형성하는 소견이 동시에 관찰되어 다형성 선종으로 확진되었다(Fig. 3). 수술 후 7일째 봉합된 부위에서 소량의 삼출 소견이 보이고 외이도 피부가 잘 치유되지 않았으며, 수술 후 14일째는 수술 부위에 육아조직이 자라는 소견이 보여 다시 국소마취하에 경외이도 접근법으로 육아조직과 더불어 연골막과 주변 정상 피부를 함께 제거하였다. 수술 후 1년 동안 재발 소견 없이 추적관찰 중으로 추가적인 합병증은 없었다(Fig. 4).

고     찰

외이도에 발생하는 다형성 선종은 매우 드문 질환으로, 대부분 외이도의 연골 부분에 분포하는 이구선에서 발생하는 것으로 알려져 있다. 이구선은 피지샘의 일종으로 귀지를 생성하고, 귀지는 낮은 pH와 면역글로블린을 포함하고 있어 항균작용을 가지고 있다. 외이도에서 발생하는 다형성 선종의 기원에 관하여, 과거에는 외이도의 다형성 선종이 이소성 침샘 조직에서 기원한다고 생각하여 종물 절제시 동측의 이하선도 같이 절제한 예도 있었다.4) 하지만 그 근거가 명확하지 않고 침샘에서 멀리 떨어진 위치에서 발생한다는 점, 면역조직화학검사에서 이구선 양상을 보였다는 점, 외이도에서 이소성 침샘 조직이 발견된 적이 없다는 점이 이소성 침샘 조직보다는 외이도의 이구선에서 기원함을 강하게 암시하고 있다.5) 최근에는 이구선의 근상피세포가 에크린 구조물로 분화되어 다형성 선종의 섬유 성분, 점액 성분, 연골 성분 등을 형성한다고 알려져 있다.6) 
외이도에서 발생한 다형성 선종에 대한 국내외 보고를 살펴보면, 1951년 Mark와 Rothberg에 의해 처음 보고된 이래로7) 국외에서는 31건의 증례가 보고된 바 있는데, Markou 등2)이 보고한 예와 같이 동측의 중이염과 동반되었던 경우 총 3예, Chen이 보고한 다형성 선종의 일종인 근상피종이었던 1예, Botha 등이 보고한 악성이었던 경우 1예등이 있었다.5) 이 중 문헌조사를 통해 외이도 다형성 선종을 정리한 Hidetoshi 등에 의하면 총 25 증례 중 재발한 경우는 수술 후 6개월에서 4년 경에 3예가 있었으나, 나머지 22예의 대부분은 수술적 절제로 추적관찰 기간 동안 재발이 없었고, Mansour 등의 보고에서는 무려 12년간의 추적 기간 동안 재발이 없었다.5) 국내에서 보고된 예 중에는 이내접근법을 통한 절제로 1년 6개월간의 추적 관찰 기간 동안 재발이 없었던 1예,8) 4회의 레이저 수술로도 재발이 지속되었으나 이내접근법을 통하여 연골막과 피부를 제거하고 피부이식을 시행하여 2년의 관찰 기간 동안 재발 없이 성공적으로 치료 한 1예,3) 이내접근법을 통한 절제술을 하였으나 경과 관찰이 안 된 1예 등이 있다.9)
다형성 선종은 이학적 검사에서 매끄럽고 부드러운 무통성 종물이 외이도의 이구선이 존재하는 부위인 연골부에서 돌출된 형태를 보인다.2) 증상은 비특이적으로 종물의 크기와 외이도 폐쇄의 정도에 따라 달라진다. 그동안 발표된 25예의 외이도의 다형성 선종을 조사한 Haraguchi 등의 보고에서, 무통성 종물, 이루, 국소 염증 등이 가장 흔한 증상이었고, 청력저하, 귀먹먹함, 이통, 무증상, 이물감, 압통, 귀막힘, 이명 등의 순서로 증상이 나타났다. 이 중 13예는 남성, 12예는 여성으로 남녀 성비 간의 의미 있는 차이는 없었고, 평균 발병 연령은 50.5세이나 15세에서 80세까지 다양하게 나타났다. 발생 위치에 관하여는 10예가 우측, 14예가 좌측에서 발생하였고, 후벽에서 5예, 후상벽에서 5예, 상벽에서 3예, 전벽에서 3예, 전하벽에서 2예가 나타나 후벽, 후상벽에서 가장 흔히 발생하는 것으로 조사되었다.5) 자기공명영상촬영은 진단에 유용하여, T1에서 저음영 및 T2에서 고음영을 보이며, 조영제에 증강되는 모습을 보인다.10) 전산화단층촬영에서는 주위 조직과의 경계가 비교적 분명하고 골파괴의 소견은 보이지 않는 것으로 알려져 있다.3) 미세흡인세포검사도 전형적인 다형성 선종의 소견을 보여 진단에 유용하다는 보고가 있다.10) 확진은 조직학적 검사에 의하여 진단되는데, 선상 또는 관상 분화를 보이는 상피세포성분과 점액 또는 연골 형태의 기질성분으로의 구성이 특징적인 소견이며,8) 신경주위 침범, 안면신경마비, 빠른 성장, 주위조직 침습, 림프절 전이 등의 악성소견은 보이지 않아야 한다.2) 면역조직화학적 검사에서는 cytokeratin, EMA, S-100, glial fibrillary acidic protein, P63, GCDFP-15 등에 양성을 보일 수 있다.11)
외이도 다형성 선종의 치료로 재발방지를 위해 주변 정상 피부를 포함한 광범위한 수술적 절제가 필요하다고 판단된다. 동측의 중이염과 동반된 경우에는 후이개 접근법을 통하여 종물의 절제와 동시에 유양동절제술을 시행하여 재발 없이 치료한 예도 있었다.2) 아직 문헌상으로 종물의 불완전 절제를 하고 재발한 경우를 제외하고, 정상 피부를 포함한 광범위 수술적 절제시에 수술 부위의 악성 변화 및 재발한 예는 보고된 바 없었다.2,12) 현재까지 문헌에서 일부에서는 종양의 절제에 추가로 주위 피부나 연골막 제거를 한 경우도 있었으나 대부분은 종양 자체의 완전절제만을 하여 추적관찰 기간 동안 재발이 없다고 보고하였으며, 주위 피부나 연골막 제거가 재발이나 악성화 방지에 필요하다는 보고는 거의 없었다. 하지만 저자들은 종양 자체의 완전절제를 시행하였음에도 불구하고 육아종이 자라나고 치유가 되지 않는 합병증이 발생하여 주위 피부나 연골막 제거를 함으로써 비로소 재발 없이 치료하였기에, 종양의 절제와 더불어 주위 피부와 연골막 제거가 필요하다고 생각된다. 또한 완전 제거되지 못하거나 수술 절제부 양성인 경우 등과 같이 조직이 남게 되는 경우에는 재발 가능성이 있고,13) 타액선에 발생한 다형성 선종의 경우 재발이나 악성변화가 관찰되므로 장기간의 추적관찰이 필요하다.


REFERENCES

  1. Nardone M, Ferrara G, Nappi O, Di Maria D, Villari G. [Pleomophic adenomas in unusual anatomic sites: case reports and review of literature.]Acta Otorhinolaryngol Ital 2002;22:158-63. 

  2. Markou K, Karasmanis I, Vlachtsis K, Petridis D, Nikolaou A, Vital V. Primary pleomorphic adenoma of the external ear canal. Report of a case and literature review. Am J Otolaryngol 2008; 29:142-6.

  3. Park SY, Wi MW, Lee SY, Yang HS. Recurrent pleomorphic adenoma of the external auditory canal: a case report. J Clinical Otolaryngol 2006;17:244-7.

  4. Goldenberg RA, Block BL. Pleomorphic adenoma manifesting as aural polyp. Report of a case. Arch Otolaryngol 1980;106:440-1.

  5. Haraguchi H, Hentona H, Tanak H, Komatuzaki A. Pleomorphic adenoma of the external auditory canal: a case report and review of the literature. J Laryngol Otol 1996;110:52-6.

  6. Masumura C, Horrii A, Mishiro Y, Inohara H, Kitahara T, Takashima S, et al. Magnetic resonance imaging of pleomorphic adenoma arising from the external auditory canal. J Laryngol Otol 2003;117:908-9.

  7. Koyuncu M, Karagöz F, Kiliacarslan H. Pleomorphic adenoma of the external auditory canal. Eur Arch Otorhinolaryngol 2005;262: 969-71.

  8. Kim YK, Park JH, Mun SY, Yoon YJ. A case of pleomorphic adenoma of the external auditory canal. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2001;44:105-7.

  9. Kim SI, Lee JS, Yu TH. Pleomorphic adenoma of the external auditory canal. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1989;32:945-9.

  10. Tsukahara K, Suzuki M, Tokashiki R, Motohashi R, Iwaya K. Pleomorphic adenoma of the external auditory canal complicated by hearing loss secondary to chronic otitis media. Auris Nasus Larynx 2006; 33:183-6.

  11. Kuwabara H, Haginomori S, Takamaki A, Ito K, Takenaka H, Kurisu Y, et al. Lipomatous pleomorphic adenoma of the ceruminous gland. Pathol Int 2006;56:51-3.

  12. López Campos D, Campos Bañales ME, López Aguado D. [Primary pleomorphic adenoma (chondroid syringoma) of the external auditory canal. Case report and literature review.] Acta Otorrinolaringol Esp 2008;59:252-3.

  13. Hicks GW. Tumors arising from the glandular structures of the external auditory canal. Laryngoscope 1983;93:326-40.



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